Warthin.s Tumor of the Parotid Gland
Ano: 2004 Vol. 8 Num. 2 - Abr/Jun - (6º) Print:
Tumor de Warthin de Glândula Parótida
Gilson Araujo Castro*, Romualdo Suzano Louzeiro Tiago**, Danielle Andrade da Silva***, Márcia Costa Machado****, Yotaka Fukuda*****, Antônio Sérgio Fava******.
parótida, tumor de Warthin, parotidectomia. parotid gland, Warthin's tumor, parotidectomy.
Introdução: O tumor de Warthin é a segunda neoplasia benigna mais freqüente das glândulas salivares e acomete quase exclusivamente a parótida. Há várias discussões quanto ao seu diagnóstico e tratamento. Objetivo: Avaliar aspectos do diagnóstico e do tratamento de pacientes com tumor de Warthin. Material e método: Foi realizada análise retrospectiva de 32 pacientes com diagnóstico histopatológico de tumor de Warthin de glândula parótida, operados no Serviço de Otorrinolaringologia do HSPE, de janeiro de 1982 a junho de 2002. Foram colhidos os dados referentes à idade, sexo, sintomas, exames complementares, localização, tamanho, técnica cirúrgica, complicações e evolução. Resultados: Houve um predomínio de casos no sexo masculino e na 7ª década de vida. A apresentação clínica mais freqüente foi nódulo na glândula parótida, com tempo médio entre o início dos sintomas e a procura de atendimento de 31,3 meses. O ultrassom foi realizado em 10 pacientes e o achado mais freqüente foi nódulo cístico. A citologia por biópsia aspirativa com agulha fina foi realizada em 14 pacientes e teve sensibilidade de 85,7%, dando o diagnóstico de tumor de Warthin em 12 casos. O tratamento mais realizado foi parotidectomia superficial, com 2 casos de enucleação. As complicações mais freqüentes foram paresia (12,5%) e paralisia facial (9,4%), seguida da síndrome de Frey (6,2%). Conclusão: O tumor de Warthin é uma neoplasia de diagnóstico principalmente clínico e que precisa ser confirmado com exame histopatológico em peça de parotidectomia. Esta conduta é curativa na maioria dos casos.
Introduction: Warthin's tumor is the second most common benign neoplasm of the salivary glands, which affects almost exclusively the parotid gland, and its diagnosis and treatment have been extensively discussed. Objective: To assess aspects of the diagnosis and treatment of patients with Warthin's tumor. Methods: A retrospective clinical study was conducted with a group of 32 patients with histopathologic diagnosis of Warthin's tumor of the parotid gland, who were operated in the Otolaryngology Service at HSPE between January 1982 and June 2002. Information was collected on age, sex, symptoms, supplementary examinations, location, size, surgical technique, complications and evolution. Results: The cases were more prevalent among men and in the 7th decade of life. The most frequent clinical presentation was a nodule on the parotid gland, and the average delay between the start of symptoms and seeking medical advice was 31.3 months. An ultrasound examination was performed in 10 patients, and the most frequent finding was a cystic nodule. Fine-needle aspiration biopsy cytology was performed in 14 patients and had 85.7% sensitivity for Warthin's tumor, giving a diagnosis of Warthin's tumor in 12 cases. The most frequently used treatment was superficial parotidectomy, with only 2 cases of enucleation. The most frequent complications were paresis (12.5%) and facial paralysis (9.4%), followed by Frey's syndrome (6.2%). Conclusions: Warthin's tumor is a neoplasm with a primarily clinical diagnosis, which needs to be confirmed by a histopathologic examination of a parotidectomy specimen. This procedure is curative in most cases.
As neoplasias de glândulas salivares correspondem a menos de 3% de todas as neoplasias de cabeça e pescoço. A maioria dos tumores estão localizados na parótida (cerca de 80%)(1). O cistoadenoma papilífero linfomatoso ou tumor de Warthin é um dos tumores benignos mais comuns da glândula parótida e representa 6 a 14% de todas as neoplasias epiteliais da parótida (2). Na maior parte dos casos o tumor de Warthin se apresenta como um nódulo parotídeo assintomático, de crescimento lento. Pode se apresentar como um nódulo firme, um pouco doloroso à palpação, mas clinicamente indistingüível de outros tumores benignos. Um grupo menor de pacientes pode apresentar um aumento rápido acompanhado de sintomas dolorosos após um comportamento insidioso por vários anos (3).
O tamanho médio do tumor na apresentação é de 2 a 4 cm, embora possa variar de menos de 1 cm a mais de 10 cm. Aumento súbito de volume pode indicar incremento do fluído viscoso que o tumor contém ou processo de infecção secundária, embora esta seja rara.
O tumor de Warthin na maioria dos casos apresenta espaços císticos, preenchidos por um líquido viscoso de cor acastanhada. Uma menor parte dos tumores são sólidos (4). Localizações extraparotídeas ou transformação maligna são bastante raras (5).
Algumas das localizações extraparotídeas citadas na literatura são a glândula submandibular, linfonodos cervicais e locais que podem conter glândulas salivares menores como laringe, seios maxilares, palato, lábio inferior, mucosa oral e tonsilas palatinas. Cerca de 5% dos casos de tumor de Warthin ocorrem bilateralmente, e 90% se apresentam no lobo superficial da parótida.
Pode ser multicêntrico em cerca de 12% dos casos, de modo sincrônico ou metacrônico (4). O diagnóstico de tumor de Warthin requer a demonstra ção histológica de um componente linforreticular e outro epitelial (oncocítico). A presença dos oncócitos permite a detecção destes tumores em cintilografia usando o tecnécio 99.
Todavia este exame apresenta baixa sensibilidade, em torno de 46,2% (6). Os exames de imagem, particularmente a ultrassonografia, não são essenciais e são realizados em casos selecionados para planejar o tratamento.
A citologia obtida por biópsia aspirativa com agulha fina (BAAF) também pode ser útil, especialmente se realizada por citopatologista experiente.
Entretanto, ela não é essencial para o planejamento terapêutico, visto que todos os tumores devem ser cirurgicamente removidos por parotidectomia, e deste modo o diagnóstico pode ser confirmado por exame histopatológico (5). O objetivo deste trabalho é avaliar os aspectos diagnósticos (clínicos e exames complementares) e terapêuticos em pacientes tratados por tumor de Warthin de parótida no Serviço de Otorrinolaringologia do Hospital do Servidor Público Estadual de São Paulo.
Foi realizado um estudo clínico retrospectivo de um grupo de 32 pacientes operados no Serviço de Otorrinolaringologia do Hospital do Servidor Público Estadual de São Paulo – "Francisco Morato de Oliveira", no período de janeiro de 1982 a junho de 2002. Todos estes pacientes foram inicialmente encaminhados para cirurgia com diagn óstico de tumor de glândula parótida e, no pós-operatório, a partir do exame histopatológico da lesão, foi firmado o diagnóstico de tumor de Warthin de glândula parótida. O grupo inicial de pacientes com tumor de glândula parótida era constituído de 125 pacientes, sendo que destes 87,2% eram benignos e 12,8% eram malignos.
Dos tumores benignos da glândula parótida o adenoma pleomórfico foi o mais freqüente (62,4%), seguido do tumor de Warthin (30,3%) e do adenoma monomórfico (5,5%). Dos pacientes que compuseram a amostra deste trabalho, foram colhidos os dados referentes à idade, sexo, sintomas mais freqüentes, exames complementares (ultrassonografia de parótida e biópsia aspirativa por agulha fina), localização, tamanho, técnica cirúrgica empregada, complicações do tratamento e evolução.
A distribuição dos pacientes por faixa etária mostrou um predomínio na 7ª década de vida, seguida da 6ª década (Tabela 1), com idade variando de 28 a 84 anos, e idade média de 58 anos (DP=10,98 anos). A idade média dos pacientes do sexo masculino foi de 59,3 anos e do sexo feminino foi de 56,3 anos.
O tempo mínimo decorrido entre o início dos sintomas e a procura pelo atendimento médico foi de 3 meses e o tempo máximo foi de 120 meses (10 anos), com um tempo médio de 31,3 meses. Houve predomínio de casos no sexo masculino (56,25%) em relação ao sexo feminino (43,75%).
A apresenta ção clínica mais freqüente foi nódulo cervical na região parotídea (100% dos casos), seguido de 1 caso de dor local (3,1%). Não houve relato de paralisia facial. Houve predom ínio de acometimento do lado direito (53,3%). Observamos predomínio de casos em brancos (87,5%), seguido de negros (9,4%) e pardos (3,1%). O hábito do tabagismo esteve presente em 13 pacientes (40,62%). O exame ultrassonográfico foi realizado em 10 pacientes.
Os aspectos mais freqüentes dos nódulos em topografia da parótida foram nódulo cístico (5 casos), sólido (4 casos) e misto (1 caso). A citologia por BAAF foi realizada em 14 pacientes e o resultado como tumor de Warthin foi encontrado em 12 casos. A sensibilidade da BAAF foi de 85,7%. O tratamento foi cirúrgico em todos os casos, com predomínio de parotidectomia superficial (Tabela 2). Não houve nenhum caso de nódulo de localização profunda.
A localização intra-operatória dos nódulos foi no lobo superficial em 100 % dos casos. O tamanho médio dos nódulos em relação ao seu maior diâmetro foi de 4,1 cm, variando de 0,8 cm a 8,0 cm (DP=1,7 cm), dado este obtido no exame macroscópico da peça cirúrgica. As complicações pós-operatórias mais freqüentes foram paresia e paralisia do nervo facial, seguida da síndrome de Frey (Tabela 3).
No acompanhamento pósoperat ório não houve relato de recidivas, em um período de acompanhamento mínimo de 1 ano. Não houve nenhum caso de transformação maligna.
O tumor de WARTHIN (TW) é a 2ª neoplasia benigna mais freqüente da glândula parótida, sendo o adenoma pleomórfico (tumor misto) a mais comum. Em nossa casuística o TW foi mais freqüente no sexo masculino e na faixa etária da 6ª à 7ª décadas, com idade média na 6ª década. A maioria dos casos apresentados na literatura encontram-se nesta faixa etária e o sexo mais acometido é o masculino (4).
A incidência desta neoplasia tem aumentado no sexo feminino, possivelmente pelo aumento do hábito do tabagismo entre as mulheres nas últimas décadas. Houve predomínio de casos na raça branca (87,5%), o que está de acordo com a literatura (4). O tempo médio decorrido entre o início dos sintomas e a procura por atendimento médico foi de 31,3 meses, tendo em vista que o tumor de Warthin é uma neoplasia de crescimento bastante lento e raramente acompanhado de sintomas dolorosos ou paralisia facial.
A apresentação clínica mais freqüente foi de nódulo na topografia da glândula parótida, de crescimento lento. O tamanho médio dos nódulos foi de 4,1 cm. Houve apenas um relato de dor local. Não houve nenhum caso acompanhado de paralisia facial. O hábito do tabagismo esteve presente em 40,6% dos casos.
GALLO et al (1997) citam que o risco aumentado para o desenvolvimento do tumor de Warthin em fumantes pode estar relacionado ao fluxo retrógrado de componentes do tabaco para dentro dos ductos salivares levando a alterações metaplásicas das células epiteliais dos ductos (2). A associação do TW com o tabagismo é interessante visto que não há até o momento nenhum outro tumor benigno associado com o tabaco (7).
GALLO et al (1997) demonstraram uma história positiva de tabagismo em 87% dos pacientes com TW em sua casuística, comparando com apenas 38% dos pacientes com adenoma pleomórfico (2).
A literatura também tem encontrado uma incidência aumentada de doenças auto-imunes (tireoidite de Hashimoto, hipertireoidismo e diabetes mellitus insulino-dependente) nos pacientes com TW, sugerindo que possivelmente existam fatores imunológicos envolvidos na gênese deste tumor (4). No entanto, em nossa casuística não verificamos uma associação importante com estas doenças auto-imunes. Histologicamente o tumor de Warthin consiste de um epitélio oncocítico que forma estruturas císticas e projeções papilares em conjunto com um componente linfóide benigno.
Quanto à histogênese deste tumor, acredita- se que represente uma proliferação neoplásica dos ductos salivares no seu curso de desenvolvimento dentro de tecidos linfóides associados com as glândulas salivares maiores, especialmente a parótida, pois esta é encapsulada tardiamente em relação à glândula submandibular e a sublingual.
Com base nas proporções entre seus componentes há vários subtipos histológicos descritos (5). Na literatura, a utilização de exames complementares na avaliação de pacientes com nódulos parotídeos não é obrigatória para definir a abordagem cirúrgica. Os exames de imagem não são essenciais, mas em alguns casos podem ser úteis.
A ultrassonografia (USG) é geralmente o primeiro exame de imagem solicitado, e na maioria dos casos é suficiente para delimitar a lesão.
Shimizu et al (1999) relatam que o TW apresenta, ao exame ultrassonográfico, múltiplas áreas anecóicas (93% em sua casuística) e enfatizou que este aspecto é bastante sugestivo deste tumor, podendo estar associado a outros achados como lesão nodular de limites bem precisos e formato ovóide (8).
Todavia, este autor relata que as áreas císticas do tumor de Warthin só aparecem na USG quando são maiores que 2 mm; caso contrário, o TW aparecerá na USG com aspecto de tumores sólidos benignos, como o adenoma pleomórfico.
A sensibilidade da USG para o diagnóstico do TW tem variado na literatura de 33% a 86%. O aspecto ultrassonográfico mais encontrado em nossa casuística foi nódulo cístico. Não houve nenhum caso de confusão diagnóstica entre adenomegalia cervical e nódulo parotídeo. Não encontramos nenhuma USG sugestiva de TW.
A cintilografia com tecnécio 99 pode ser solicitada, visto que o isótopo radioativo pode ser captado e concentrado pelas células oncocíticas do tumor, embora seja um exame de baixa sensibilidade.
Este exame pode ser útil em pacientes com nódulos parotídeos bilaterais ou de crescimento rápido, pois caso mostre nódulos hipercaptantes (quentes) será altamente sugestivo de TW.
Outros exames de imagem, como a tomografia computadorizada e a resson ância magnética nuclear, não são solicitados de rotina, ficando reservados para situações em particular como: tumores múltiplos, suspeita de outras neoplasias concomitantes e casos de recidivas. Outro exame complementar bastante discutido na literatura é a citologia por biópsia aspirativa com agulha fina (BAAF) e sua aplicação em glândulas salivares tem sido motivo de controvérsias.
O exame depende de citopatologista experiente e a punção de lesões císticas, por exemplo, pode levar a resultados falso-negativos.
Em geral a BAAF não é usada para definir o diagnóstico histológico, mas para determinar se uma lesão é de natureza neoplásica benigna ou maligna (9,10).
A sensibilidade e a especificidade da BAAF para o diagnóstico de neoplasias de parótida tem variado na literatura. AL-KHAFAJI et al (1998) encontraram uma sensibilidade para neoplasias de 82%. Outras séries mostraram sensibilidade e especificidade superiores a 95% (10). TSAI et al (2002) encontraram sensibilidade de 97,1% para lesões benignas (11).
FRABLE et al (1991) encontraram numa casuística de 552 biópsias por BAAF uma sensibilidade para neoplasia de 93,3% e uma especificidade para ausência de neoplasia de 99% (12). Na literatura, a acurácia da BAAF na distinção entre tumores benignos e malignos tem variado de 77 a 95% (9). Em nossa casuística a sensibilidade da BAAF para o diagnóstico de tumor de Warthin foi de 85,7%.
O diagnóstico pré- operatório de TW pode ser útil na decisão da conduta em pacientes muito idosos e com múltiplas co-morbidades, pois permite que o paciente seja acompanhado sem intervenção cirúrgica (13).
Os achados citológicos do TW no aspirado incluem fluido mucóide de natureza protéica contendo grupos celulares amorfos e uma mistura de linfócitos, células epiteliais, oncócitos e mastócitos com citoplasma rico em finos grânulos densos (13,14). Nos tumores localizados na região da glândula parótida uma história clínica e um exame físico bem feitos são, na grande maioria dos casos, suficientes para definir a lesão como um provável tumor de glândula parótida e, desta forma, encaminhar para o tratamento e o diagnóstico definitivo que consiste na parotidectomia superficial com conserva- ção do nervo facial, seguido do exame anátomo-patológico. O tratamento realizado na maioria dos nossos casos foi parotidectomia superficial com conservação do nervo facial (Tabela 2) e este tem sido o tratamento de escolha para TW citado na literatura, visto que cerca de 90% dos casos ocorrem no lobo superficial da parótida e podem apresentar caráter multicêntrico (7). Foi a cirurgia realizada em 93,75% dos pacientes de nossa casuística.
A parotidectomia total tem sido reservada para os casos de tumores recorrentes ou nódulos localizados no lobo profundo da parótida.
Há cerca de 50 anos o tratamento dos tumores benignos da parótida consistia de excisão local (enucleação) e as taxas de recorrência eram elevadas especialmente para o tumor misto (adenoma pleomórfico). A enucleação tem sido relatada como um tratamento de sucesso para o TW por alguns autores (15,16). HELLER et al (1988) encontraram uma taxa de recorrência de apenas 1,8% com tratamento por enucleação, sem relato de lesões do nervo facial (16).
As taxas de recorrência do TW após parotidectomia superficial encontram-se entre 0% a 12%. A recorrência do tumor pode ser devida à remoção cirúrgica inadequada do mesmo ou multicentricidade da lesão, aspecto este controverso na literatura (4).
Alguns autores defendem para casos selecionados a observação clínica ou radioterapia paliativa, evitando intervenções cirúrgicas, especialmente em pacientes muito idosos ou com más condições de saúde, por tratar-se de um tumor de crescimento bastante lento e com baixa taxa (1%) de transforma- ção maligna (4). As principais complicações do tratamento que encontramos (Tabela 3) foram lesões do nervo facial, síndrome de Frey, infecções de ferida operatória e deiscências, o que está de acordo com a literatura (17,18).
As lesões sobre o nervo facial são as complicações mais freqüentes, tendo em vista a íntima relação dos ramos deste nervo com o parênquima glandular e a grande manipulação que o mesmo pode sofrer durante a cirurgia. Como a grande maioria dos TW é superficial ao nervo, este pode ser conservado na maioria das vezes. CONLEY (1975) relatou que cerca de 20% dos pacientes apresentam paresia facial transitória no pósoperat ório de parotidectomia superficial (19). YAMASHITA et al (1993) encontraram uma incidência de injúrias ao nervo facial, incluindo paresia e paralisia, da ordem de 18% (18). As lesões sobre o nervo facial podem chegar a 80% em algumas séries, mas em sua maioria são transitórias. O ramo marginal da mandíbula é o mais lesado, pois é o mais manipulado na cirurgia .
A síndrome de Frey é causada pela lesão do nervo auriculotemporal, ocorrendo um crescimento de fibras parassimpáticas que passam a inervar as glândulas sudoríparas da pele da região parotídea, produzindo sudorese nesta região durante o ato da alimentação. É uma complica- ção desconfortável para o paciente, que ocorre em cerca de 17% a 19% dos casos (18). A incidência de síndrome de Frey que encontramos (6,2%) está um pouco abaixo do que é encontrado na literatura.
A incidência de outras complica- ções como fístula salivar tem sido baixa na literatura, o que é compatível com os dados que encontramos.
O tumor de Warthin é uma neoplasia benigna da glândula parótida cujos elementos mais importantes para o diagnóstico são a anamnese e o exame físico.
O tratamento e o diagnóstico definitivo são realizados a partir da abordagem cirúrgica (parotidectomia superficial) seguido do exame anátomo-patológico. A parotidectomia superficial apresenta baixo índice de recidivas com técnica cirúrgica adequada.
1. Spiro RH. Salivary neoplasms: overview of a 35-year experience with 2807 patients. Head Neck Surg, 8:177-84, 1986.
2. Gallo O, Bocciolini C. Warthin.s tumour associated with autoimmune diseases and tobacco use. Acta Otolaryngol, 117:623-7, 1997.
3. Leverstein H, Van der Wal JE, Tiwari RM, Van der Waal I, Snow GB. Results of the surgical management and histopathological evaluation of 88 parotid gland Warthin.s tumours. Clin Otolaryngol, 22:500-3, 1997.
4. Chapnik JS. The controversy of Warthin.s tumour. Laryngoscope, 93:695-716, 1983.
5. Aguirre JM, Echebarria MA, Martinez-Conde R, Rodriguez C, Burgos JJ, Rivera JM. Warthin.s tumor: a new hypothesis concerning its development. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod, 85:60-3, 1998.
6. Ikarashi F, Nakano Y, Nonomura N, Kawana M. Radiological findings of adenolymphoma (Warthin.s tumor). Auris Nasus Larynx, 24: 405-9, 1997.
7. Yoo GH, Eisele DW, Askin FB, Driben JS, Johns ME. Warthin.s tumor: a 40-year experience at The Johns Hopkins Hospital. Laryngoscope, 104:799-803, 1994.
8. Shimizu M, Ussmuller J, Hartwein J, Donath K. A comparative study of the sonographic and histopathologic findings of tumorous lesions in the parotid gland. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod, 88:723-37, 1999.
9. Raab SS, Sigman JD, Hoffman HT. The utility of parotid gland and level I and II neck fine-needle aspiration. Arch Pathol Lab Med, 122:823-7, 1998.
10. Al-Khafaji BM, Nestok BR, Katz RL. Fine-needle aspiration of 154 parotid masses with histologic correlation. Cancer (Cancer Cytopathol), 84:153-9, 1998.
11. Tsai SC, Hsu H. Parotid neoplasms: diagnosis, treatment, and intraparotid facial nerve anatomy. J Laringol Otol, 116:359-62, 2002.
12. Frable MAS, Frable WJ. Fine-needle aspiration biopsy of salivary glands. Laryngoscope, 101:245-9, 1991.
13. Shaha AR, Webber C, DiMaio T, Jaffe BM. Needle aspiration biopsy in salivary gland lesions. Am J Surg, 160:373-6, 1990.
14. Flezar M, Pogacnik A. Warthin.s tumour: unusual vs. common morphological findings in fine needle aspiration biopsies. Cytopathology, 13:232-41, 2002.
15. Yoshimura Y, Gabka J. Clinical evaluation of Warthin.s tumor: an analysis of 43 cases. Int J Surg, 8:8-17, 1979.
16. Heller KS, Attie JN. Treatment of Warthin.s Tumor by enucleation. Am J Surg, 156:294-6, 1988.
17. Rodriguez-Bigas MA, Sako K, Razack MS, Shedd DP, Bakamjian VY. Benign parotid tumors: a 24-year experience. J Surg Oncol, 46:159-61, 1991.
18. Yamashita T, Tomoda K, Kumazawa T. The usefulness of partial parotidectomy for benign parotid gland tumors. Acta Otolaryngol Suppl, 500:113-6, 1993.
19. Conley J. Surgical techniques for benign and malignant parotid land tumors. Salivary gland and the facial nerve. Stuttgart: Georg Thieme, 1975;233-48.
* Médico Residente (2º ano) do Serviço de Otorrinolaringologia do HSPE-.FMO. - IAMSPE.
** Pós-graduando (doutorado) pelo programa de Pós-graduação em Otorrinolaringologia e Cirurgia de Cabeça e Pescoço da UNIFESP-EPM. Médico Assistente do Serviço
de Otorrinolaringologia do HSPE-.FMO. - IAMSPE.
*** Médica Residente (2º ano) do Serviço de Otorrinolaringologia do HSPE-.FMO. - IAMSPE.
**** Médica Residente (3º ano) do Serviço de Otorrinolaringologia do HSPE-.FMO. - IAMSPE.
***** Professor convidado do programa de Pós-graduação em Otorrinolaringologia do HSPE-.FMO.-IAMSPE. Professor Associado da Disciplina de Otorrinolaringologia
da UNIFESP-EPM.
****** Chefe do Setor de Cirurgia de Cabeça e Pescoço do Serviço de Otorrinolaringologia do HSPE-.FMO. - IAMSPE. Doutor em Medicina pela FMUSP.
Instituição: Serviço de Otorrinolaringologia do Hospital do Servidor Público Estadual . .Francisco Morato de Oliveira. . Instituto de Assistência Médica ao Servidor Público
Estadual - São Paulo - SP.
Endereço para correspondência: Gilson Araujo Castro - Rua Estado de Israel 493, ap 51 . Vila Clementino . São Paulo-SP. CEP: 04022-001.Telefone: (11) 5084-7725